Хориоидпапиллома и атипическая хориоидпапиллома у детей: результаты лечения

Опухоли сосудистого сплетения (ОСС) – это редкие новообразования, локализующиеся в желудочках головного мозга и составляющие 2–5% опухолей головного мозга (ОГМ) у детей. Согласно классификации Всемирной организации здравоохранения (ВОЗ) для опухолей центральной нервной системы хориоидпапиллома (ХП) – это доброкачественное новообразование I степени злокачественности, которое составляет 10–20% ОГМ у детей первого года жизни, медиана возраста пациентов с ХП на момент постановки диагноза составляет 3,5 года. Атипическая ХП (АХП) является ОСС II (промежуточной) степени злокачественности, которую официально включили в классификацию ВОЗ в 2007 г. Медиана возраста 0,63 года. В настоящей работе впервые в отечественной литературе проанализированы исходы терапии ХП и АХП на большой когорте пациентов. Данное исследование одобрено независимым этическим комитетом и утверждено решением ученого совета НМИЦ ДГОИ им. Дмитрия Рогачева. В нашем исследовании в период с 1 января 2009 г. по 31 декабря 2019 г. было верифицировано 83 ХП и 37 АХП. Для всех пациентов хирургическое удаление опухоли было первым этапом лечения. У 79 (95,2%) пациентов с ХП и у 32 (86,5%) детей с АХП удалось выполнить радикальную резекцию на первом этапе. У 73,5% детей с ХП и 62,2% пациентов с АХП интра- и послеоперационных осложнений не наблюдалось. Как при ХП, так и при АХП 5-летняя бессобытийная выживаемость у пациентов с полным удалением была статистически значимо выше по сравнению с субтотальным удалением опухоли (100% и 33 ± 27% соответственно для ХП, 94 ± 4% и 25 ± 22% соответственно для АХП) (p < 0,001). Химиолучевая терапия была проведена 1 пациентке с ХП и 4 больным с АХП при рецидиве/прогрессии опухоли. 

1. Merino D.M., Shlien A., Villani A., Pienkowska M., Mack S., Ramaswamy V., et al. Molecular characterization of choroid plexus tumors reveals novel clinically relevant subgroups. Clin Cancer Res 2015; 21 (1): 184–92. DOI: 10.1158/1078-0432.CCR-14-1324

2. Tong Y., Merino D., Malkin D., Gilbertson R.J., Tong Y., Merino D., et al. Cross-Species Genomics Identifies TAF12, NFYC, and RAD54L as Choroid Plexus Carcinoma Oncogenes. Cancer Cell 2015; 27 (5): 712–27. DOI: 10.1016/j.ccell.2015.04.005

3. Li L., Grausam K.B., Wang J., Lun M.P., Ohli J., Lidov H.G.W., et al. Sonic Hedgehog promotes proliferation of Notch-dependent monociliated choroid plexus tumour cells. Cell Biol 2016; 18 (4): 418–30. DOI: 10.1038/ncb3327

4. Jeibmann A., Wrede B., Peters O., Wolff J.E., Paulus W., Hasselblatt M. Malignant progression in choroid plexus papillomas. J Neurosurg Pediatr 2007; 107 (3): 199–202. DOI: 10.3171/PED-07/09/199

5. Louis D.N., Perry A., Reifenberger G., von Deimling A., Figarella-Branger D., Cavenee W.K., et al. The 2016 World Health Organization Classification of Tumors of the Central Nervous System: a summary. Acta Neuropathol 2016; 131 (6): 1–18. DOI: 10.1007/s00401-016-1545-1

6. Wolff J.E.A., Sajedi M., Brant R., Coppes M.J., Egeler R.M. Choroid plexus tumours. Br J Cancer 2002; 87 (10): 1086–91. DOI: 10.1038/sj.bjc.6600609

7. Safaee M., Oh M.C., Bloch O., Sun M.Z., Kaur G., Auguste K.I., et al. Choroid plexus papillomas : advances in molecular biology and understanding. Neuro-Oncol 2013; 15 (3): 255– 67. DOI: 10.1093/neuonc/nos289

8. Louis D.N. WHO classification of tumours of central nervous system. In: Louis D.N., Ohgaki H., Wiestler O.D., Cavenee W.K., Ellison D.W., Branger F.D., et al. International Agency for Research on Cancer. eds. WHO Classification of Tumours of the Central Nervous System. 4th ed. Lyon: International Agency for Research Centre; 2007. 309 p. DOI: 10.1007/s00401-007-0243-4

9. Wrede B., Hasselblatt M., Peters O., Thall P.F., Kutluk T., Moghrabi A., et al. Atypical choroid plexus papilloma: Clinical experience in the CPT-SIOP-2000 study. J Neurooncol 2009; 95 (3): 383–92. DOI: 10.1007/s11060-009-9936-y

10. Jeibmann A., Hasselblatt M., Gerss J., Wrede B., Egensperger R., Beschorner R., et al. Prognostic implications of atypical histologic features in choroid plexus papilloma. J Neuropathol Exp Neurol 2006; 65 (11): 1069–73. DOI: 10.1097/01.jnen.0000240464.26005.90

11. Hosmann A., Hinker F., Dorfer C., Slavc I., Haberler C., Dieckmann K., et al. Management of choroid plexus tumors — an institutional experience. Acta Neurochir (Wien) 2019; 161 (4): 745–54. DOI: 10.1007/s00701-019-03832-5

12. Ogiwara H., Dipatri A.J. Jr, Alden T.D., Bowman R.M., Tomita T. Choroid plexus tumors in pediatric patients. Br J Neurosurgin 2012; 26 (1): 32–7. DOI: 10.3109/02688697.2011.601820

13. Passariello A., Tufano M., Spennato P., Quaglietta L., Verrico A., Migliorati R., et al. The role of chemotherapy and surgical removal in the treatment of Choroid Plexus carcinomas and atypical papillomas. Child’s Nerv Syst 2015; 31 (7): 1079–88. DOI: 10.1007/s00381-015-2697-3

14. Валиахметова Э.Ф., Папуша Л.И., Санакоева А.В., Шишкина Л.В., Быданов О.И., Новичкова Г.А. и др. Хориоидкарцинома у детей. Вопросы гематологии/онкологии и иммунопатологии в педиатрии 2021; 20 (1): 66–74. DOI: 10.24287/1726-1708-2021-20-1-66-74

15. Cannon D.M., Mohindra P., Gondi V., Kruser T.J., Kozak K.R. Choroid plexus tumor epidemiology and outcomes : implications for surgical and radiotherapeutic management. J Neurooncol 2015; 121 (1): 151–7. DOI: 10.1007/s11060-014-1616-x

16. Zhou J.W.L., Wang X., Peng J.Y., Ma S.C., Zhang D.N., Guan X.D., et al. Clinical Features and Prognostic Risk Factors of Choroid Plexus Tumors in Children. Chinese Med J 2018; 131 (24): 2938–2946. DOI: 10.4103/0366-6999.247195

17. Pencalet P., Sainte-Rose C., Lellouch-Tubiana A., Kalifa C., Brunelle F., Sgouros S., et al. Papillomas and carcinomas of the choroid plexus in children. J Neurosurg 1998; 88 (3): 521–8. DOI: 10.3171/jns.1998.88.3.0521

18. Due-Tønnessen B., Helseth E., Skullerud K., Lundar T. Choroid plexus tumors in children and young adults: report of 16 consecutive cases. Child’s Nerv Syst 2001; 17 (4–5): 252–6. DOI: 10.1007/pl00013728

19. Bettegowda C., Adogwa O., Mehta V., Chaichana K.L., Weingart J., Carson B.S., et al. Treatment of choroid plexus tumors: a 20-year single institutional experience. Neurosurg Pediatr 2012; 14 (11): 871–82. DOI: 10.3171/2012.8.PEDS12132

20. Siegfried A., Morin S., Munzer C., Delisle M., Gambart M., Puget S., et al. A French retrospective study on clinical outcome in 102 choroid plexus tumors in children. J Neurooncol 2017; 135 (1): 151–60. DOI: 10.1007/s11060-017-2561-2

21. Krishnan S., Brown P.D., Scheithauer B.W., Ebersold M.J., Hammack J.E., Buckner J.C. Choroid plexus papillomas: a single institutional experience. J Neurooncol 2004; 68 (1): 49–55. DOI: 10.1023/b:neon.0000024745.06073.07

22. Menon G., Nair S.N., Baldawa S.S., Rao R.B., Krishnakumar K.P., Gopalakrishnan C.V. Choroid plexus tumors: An institutional series of 25 patients. Neurol India 2010; 58 (3): 429–36. DOI: 10.4103/0028-3886.66455